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Cirugía Andaluza | 2020 | Volumen 31 | Número 1 - Febrero 2020

Datos de la publicación


Intususcepción ileo-ileal secundario a pólipo fibroide inflamatorio, comunicación de un caso y revisión de la literatura.

Ileo-ileal intussusception secondary to an inflammatory fibroid polyp, a case report and a literature review.


Resumen

Introducción: la intususcepción es el deslizamiento de un segmento de tracto gastrointestinal hacia otro distalmente adyacente, pudiendo alterar el tránsito gastrointestinal y su vascularización. Es más frecuente en niños y raro en adultos (5-16%), representando en estos últimos 1-5% de los casos de obstrucción intestinal. Una rara causa de esta es el pólipo fibroide inflamatorio (PFI). Presentamos un caso y revisamos la literatura.

Material y Métodos: se trata de un caso de intususcepción íleo-ileal causada por un PFI en una mujer de 26 años y realizamos una búsqueda en la literatura (actualizada el 9 de febrero de 2018). Como criterios de inclusión se seleccionaron aquellos pacientes con cuadros de intususcepción de intestino delgado por PFI. Se excluyeron los casos en otras localizaciones.

Resultados: la mediana de edad fue de 45 años con un rango intercuartilítico (RI) de 35-58 años, siendo más frecuente en mujeres (55%). La localización más frecuente de los PFI el íleon. La duración de los síntomas hasta la valoración hospitalaria tuvo una mediana de diez días (RI 3-45 días), presentando una masa palpable abdominal en 22 casos (22%). La tomografía computarizada fue la prueba más utilizada en el diagnóstico. En el tratamiento quirúrgico, la técnica más realizada fue la resección y anastomosis de intestino delgado por laparotomía. La mediana del tamaño del PFI fue de 3,5 cm (RI 3-5 cm).

Discusión y conclusiones: la intususcepción causada por PFI en intestino delgado ha sido descrita en 99 ocasiones en la literatura revisada, considerándose un hallazgo excepcional.

Abstract

Introduction: intussusception is defined as an introduction of a portion of intestinal tract companied with its mesentery, into another one distally located, affecting the normal gastrointestinal transit or its vascularization. This is a rare condition in adults (5-16%), representing 1-5% of the causes of bowel obstruction. A rare cause of intussusception is the inflammatory fibroid polyp (IFP).

Material and Methods: we present a case of a 26-year-old woman with an ileo-ileal intussusception caused by an IFP and a review of the literature (last review on february 9th of 2018). As inclusion criteria we select all the patients with a small bowel intussusception secondary to an IFP. Other locations of the IFP were excluded.

Results: the median age was 45 years with an interquartile range (IQR) of 35-58 years, with predominance of women (55%). The most common location of the IFP was the ileum. Duration of the symptoms was 10 days in average (median) with an IQR of 3-45 days, presenting a palpable mass in the abdomen in 22 cases (22%). Computed tomography was the most useful test in the diagnosis. The segmentary resection by laparotomy was the most common surgical technique performed.

Discusion and conclusions: the small bowel intussusception secondary to an IFP has been reported in 99 cases of the literature reviewed, regarded as an exceptional finding.



Introducción

La intususcepción es el deslizamiento de un segmento de tracto gastrointestinal hacia otro distalmente adyacente, acompañado de su mesenterio, pudiendo alterar el tránsito gastrointestinal e incluso su vascularización. Es más frecuente en niños y raro en adultos (5-16%), representando en estos últimos el 1-5% de los casos de obstrucción intestinal1-3.Esta condición se clasifica según su localización en entero-entéricas, ileocólicas o ileocecales y colocólicas2. Una rara causa de la misma puede ser el pólipo fibroide inflamatorio (PFI). Nuestro objetivo es presentar un caso infrecuente de intususcepción íleo-ileal causada por un PFI en una mujer joven y realizamos una revisión de la literatura publicada.

Material y métodos

Se trata de una mujer de 26 años de edad, que acude al servicio de urgencias por dolor abdominal tipo cólico, de aparición progresiva, localizado en epigastrio de nueve horas de evolución,exacerbándose con la ingesta de líquidos. Concomitante náuseas y vómitos.

La exploración física: TA: 122/81 mmHg, FC: 57 lpm, Sat. O2: 100%, abdomen: blando, doloroso a la palpación en epigastrio y fosa iliaca derecha, con defensa muscular localizada, sin signos de irritación peritoneal.

En la analítica sanguínea destaca: leucocitosis 17.460/µl (neutrófilos 86%), hemoglobina 10,2 g/dL, VCM 76,3, HCM 24,7, glucosa 169 mg/dL, K+ 3,1 mmol/L, resto de parámetros dentro de la normalidad.

La tomografía computarizada (TC) de abdomen y pelvis con contraste intravenoso demostró: una estructura tubular acodada y dilatada en hemiabdomen inferior, en relación con un segmento ileal distal, con invaginación en su interior de la grasa y vasos mesentéricos (invaginación mesentérica ileal atípica) (Figura 1). Se practicó laparotomía exploradora, en la que se objetivó una invaginación íleo-ileal de aproximadamente 10 cm, actuando de cabeza invaginante una lesión polipoidea intraluminal. Se realizó una resección ileal distal de 30 cm, con anastomosis ileo-ileal latero-lateral.

Figura 1

Tomografía computarizada de abdomen y pelvis: intususcepción ileo-ileal, nótese la introducción de los vasos mesentéricos en la estructura invaginada. A) Corte axial. B) Corte sagital.

imagenes/12_fig1.png

El diagnóstico anatomopatológico fue de un PFI de 3 cm que invade la capa muscular propia con disrupción de la misma, en el contexto de invaginación ileo-ileal.

La evolución de la paciente fue favorable, siendo dada de alta al séptimo día postoperatorio sin complicaciones. En el seguimiento realizado a los durante cuatro años la paciente presenta dolor abdominal recurrente, sin objetivar patología orgánica en los estudios complementarios.

La revisión de la literatura fue realizada en PubMed sin límites (actualizada el 9 de febrero de 2018), con la siguiente estrategia de búsqueda: ((intussusception) OR (invagination)) AND ((inflammatory fibroid polyp) OR (inflammatory fibrous tumor) OR (fibroid polyp) OR (inflammatory polyp) OR (fibrous inflammatory polyps)).

Como criterios de inclusión se seleccionaron aquellos pacientes con cuadros de intususcepción de intestino delgado por PFI. Las variables recolectadas fueron: edad, sexo, tiempo de evolución con los síntomas, localización del PFI, estudio diagnóstico, tipo de cirugía y tamaño del PFI. Se excluyeron aquellos casos de PFI en otras localizaciones.Para la organización de la bibliografía se utilizó el software Mendeley Desktop® versión 1.18. El análisis descriptivo de las variables recolectadas (frecuencia, medidas de tendencia central y dispersión según el caso) fue realizado con SPSS v.20.

Resultados

De un total de 158 artículos encontrados, se seleccionaron 79 según criterios de inclusión, evidenciando un total de 99 casos publicados en la literatura de intususcepción de intestino delgado secundaria a PFI (Tabla 1). La mediana de Edad fue de 45 años con un rango intercuartilítico (RI) de 35-58 años, siendo mujeres en 54 casos (55%), hombres en 44 casos (44%) e indeterminado en un caso (1%).

Tabla 1

Casos publicados de intususcepción de intestino delgado secundario a pólipo fibroide inflamatorio.

Ref.EdadSexoSíntomas (Días)Masa palpableDiagnósticoTécnica quirúrgicaLocalizaciónTamaño (cm)
O' Kane et al.[14] 65 F 30 No TC RS ÍLEON 3,5
Coulier B et al.[8] 58 M 7 SI TC RIC ÍLEON 6
Malik KA et al.[20] 31 M 3 SI US HCD ÍLEON 3,5
Karamercan A et al.[21] 56 M 1 SI TC, US RS ÍLEON 4
Akbulut S et al.[9] 73 F 5 NO US RS ÍLEON 11
Gara N et al.[10] 76 F NE NO TC RS ÍLEON 5,5
Toydemir T et al.[11] 54 M 60 NO TC RS ÍLEON 3
Bradley B et al[22] 62 M 120 NO EC RS ÍLEON 8
Nonose R et al.[23] 56 F 45 NO TC RS ÍLEON 4,5
Balci N et al.[24] 71 F NE SI RMI RS ÍLEON 1,5
Morales-Fuentes et al.[25] 42 M 8 NO TC RS ÍLEON 3
Ruffolo et al.[26] 44 F 3 NE TC RSLPC ÍLEON 3,7
Costamagna et al.[12] 62 M 21 NE NE RS ÍLEON 4
Deschamps et al.[15] 22 M NE NO TC RS ÍLEON 3
Shih et al.[27] 66 M 4 NO CIR RS YEYUNO 5
El Hajj II et al.[28] 52 F 10 NO TC RSLPC YEYUNO 3,5
Dicle O et al.[29] 22 M 60 NO TC, US, EO RS ÍLEON NE
Bandyopadhyay et al.[30] 64 F 21 NO US, EO RS ÍLEON 4
Kuestermann SA et al.[31] 34 F 35 NE TC RS YEYUNO 5
Farrell et al.[32] 70 M 0,5 NO CIR HCD ÍLEON 2
Ling et al.[33] 56 F 56 NE US RS YEYUNO NE
Kim et al.[34] 52 F 10 NE TC, US RS YEYUNO 2
Aanaestad et al.[35] 31 M 1,5 NO CIR RS ÍLEON NE
Nkanza et al.[36] NE F NE NE NE RS ÍLEON 3,5
40 F NE NE NE RS ÍLEON 5
45 M NE NE NE RS ÍLEON 8
50MNENENERSÍLEON4
40 F NE NE NE RS ÍLEON 2,5
45 F NE NE NE RS ÍLEON 8
35 F NE NE NE RS ÍLEON 4
62 M NE NE NE RS ÍLEON 4
NE NE NE NE NE RS ÍLEON 3
30 F NE NE NE RS ÍLEON 3
55 F NE NE NE RS ÍLEON 4
4 M NE NE NE RS ÍLEON NE
Bays et al.[37] 54 F 240 NO TC, US, EC RS ÍLEON 3,5
17 M 60 NO TC, US, EC RS YEYUNO 3
Miyata et al.[38] 64 F 42 SI TC, US, END RS YEYUNO 4,5
Dawson et al.[39] 47 F 0,5 NO CIR RS ÍLEON 3,5
Sampson et al.[40] 43 F 4 SI US RS ÍLEON 3
60 F 5 NO CIR RS ÍLEON 3,5
Carlén et al.[41] 55 F 3 NO CIR RS ÍLEON 2
Savargaonkar et al.[42] 52 F 210 NO TC RS ÍLEON 3
42 F 4 NO TC RIC ÍLEON 2,5
Parasi A et al.[16] 35 F NE NE NE RS ÍLEON 4
Jabar et al.[43] 34 M 2 SI US RS YEYUNO 3
47 M 120 NO US HCD ÍLEON NE
Vijayaraghavan et al.[44] 20 F 21 NO LPC RS YEYUNO 6
Topaloglu et al.[45] 56 M 10 NO TC, US RS YEYUNO 5
Sah et al.[46] 45 M 14 NO NE NE YEYUNO NE
Zager et al.[17] 54 M NE NO NE RICLPC ÍLEON 2,5
46 F 90 NO TC RS ÍLEON 3
36 M 2 NO TC RSLPC ÍLEON 3,5
Winkler et al.[47] 61 M 7 NO CIR RS YEYUNO 4
Rubinstein et al.[48] 31 M 7 NO EO RS ÍLEON 3
28 M 2 NO EO RS ÍLEON 6,5
McGregor et al.[49] 38 F 0,5 SI CIR RS ÍLEON 2,8
Bae et al.[3] 48 F 7 NO TC RS ÍLEON 4
Rabbani et al.[50] 39 F 90 NO TC RS ÍLEON 2
Maya et al.[51] 82 F NE NE US RS ÍLEON 5
Neishaboori et al.[52] 40 F 3 NE US RS YEYUNO 18
Joyce et al.[53] 62 M NE SI TC RS YEYUNO 5
Feldis M. et al.[54] 67 M NE NE TC RS YEYUNO 3
Jacobs et al.[55] 41 F 90 SI TC, US HCD ÍLEON 18
Kang et al.[1] 51 F NE SI TC RS YEYUNO 4
Kimura et al.[3] 30 M 30 NO TC RS YEYUNO 9
Lasithiotakis et al.[56] 58 F 60 SI TC RS ÍLEON 2,5
Siminas et al.[5] 10 M 10 SI TC, US HCD ÍLEON 3,5
Sulu et al.[57] 41 F NE NE END HCD ÍLEON 5
Teli et al.[58] 45 F 3 NO TC, US, RX RS ÍLEON 2,5
Sakran et al.[59] 40 M NE SI TC RSLPC ÍLEON NE
Arora A et al.[60] 35 F 3 NO TC, END PT DUODENO ND
Das s et al.[61] 16 M 30 NO TC, EO RS YEYUNO 4
Segovia-Lohse et al.[62] 24 F 1,5 SI CIR RS ÍLEON 3
Cipe G et al.[62] 31 M NE NO TC RS YEYUNO 3
Perrier G et al.[64] 59 F 2 NO TC RS ÍLEON 3
Sofia L et al.[65] 37 M 30 NO TC RS ÍLEON 3,5
Sall I et al.[66] 39 F NE NE TC, US RS YEYUNO NE
Dome et al.[67] 33 M 2 SI CIR RS ÍLEON 3
Saïji E et al.[68] 15 M NE NE NE RS ÍLEON 3
Salvador et al.[69] 69 F 45 NO EO RS ÍLEON 3
Legaz Huidobro et al.[70] 84 M 7 NO END RIC ÍLEON 3,5
Bayle et al.[71] 41 M 3 SI TC RS ÍLEON 4,8
Spengler et al.[72] 55 M 21 NO US RS YEYUNO 3
Gönül II et al.[73] 48 M NE NO CIR RS ÍLEON 5
Atalay et al.[74] 32 M 0,125 NO CIR RS ÍLEON ND
50 F 10 NO CIR RS ÍLEON 5
Gobierno H et al.[75] 76 F NE NE NE NE ÍLEON 3
Akbulut S. et al.[2] 38 F 10 SI US RS ÍLEON 4
Romano-Munive A. et al.[76] 35 F NE NE CIR HCD ÍLEON 7,2
36 M NE NE END RS ÍLEON 4,2
Tajima S. et al.[77] 70 F NE SI TC, US RS ÍLEON 4
Basara I. et al.[78] 42 F NE NE TC RS ÍLEON NE
51 F NE NE TC RS ÍLEON 5
Forasté-Enríquez C. et al.[79] 58 F 120 SI TC RS ÍLEON 6,3
Ahtil R. et al.[80] 22 M 365 NE TC RS ÍLEON 3
Mader S. et al.[81] 38 F 3 SI TC HCD ÍLEON 3,5
Rais M. et al.[82] 22 M 365 NO TC RS ÍLEON 3
Adams H. et al.[83] 61 F 14 SI TC RS ÍLEON 7,5

Los PFI se localizaron en mayor frecuencia en el en el íleon, con un total de 76 casos (77 %), seguido del yeyuno en 22 casos (22%) y el duodeno en un caso (1%) (Figura 2). La duración de los síntomas hasta la valoración hospitalaria tuvo una mediana de 10 días (RI 3-45 días), presentando una masa palpable abdominal en 22 de los casos (22%). En 14 de los pacientes (14%) se utilizó como método diagnóstico más de una prueba, siendo la Tomografía Computarizada (TC) la más utilizada con 47 casos (48%), seguida del ultrasonido (US) en 23 casos (23%), Enema opaco en 6 casos (6%), procedimientos endoscópicos en 4 casos (4%), enteroclisis en 3 casos (3%) y resonancia magnética intestinal en un caso (1%). Se realizó laparotomía exploradora de urgencias sin otra prueba complementaria en 15 de los casos publicados (15%), siendo 14 casos por vía laparotómica y uno por vía laparoscópica. En 18 casos no se especificó el método diagnóstico (18%).

En el tratamiento quirúrgico, la técnica empleada en 80 casos (81%) fue la resección y anastomosis de intestino delgado por laparotomía, seguido de la hemicolectomía derecha en 8 casos (8%), resección segmentaria de intestino delgado laparoscópica en 4 casos (4%), resección ileocecal en 3 casos (3%), resección ileocecal laparoscópica en 1 caso (1%), y polipectomía transduodenal en 1 caso (1%), en 2 casos no se especificó la técnica quirúrgica realizada (2%) (Figura 2). La mediana del tamaño del PFI fue de 3,5 cm (RI 3-5 cm).

Figura 2

Localización del Pólipo Fibroide Inflamatorio en el intestino delgado.

imagenes/12_fig2.jpg

Discusión

El PFI, es una entidad rara, benigna, más frecuente en hombres, entre la sexta y séptima década[1],[2]. Su localización es más frecuente en el antro gástrico (66-75%) con una medida entre 1-5 cm aproximadamente[1],[3], pudiéndose encontrar en todo el tracto gastrointestinal[1],[3]-[6]. El intestino delgado el segundo afectado en frecuencia (18-20%), siendo mayor en el íleon que en yeyuno[1],[4]. Esta entidad ha sido descrita en primera instancia por Vanek en 1949 como un granuloma submucoso eosinófilo[7], y posteriormente bajo distintos nombres incluyendo: "tumor de Vanek", granuloma eosinófilo submucoso, fibroma gástrico con infiltración eosinofílica, pseudotumor inflamatorio o hemangiopericitoma. El término PFI fue propuesto por primera vez por Helwig y Ranier en 1953 para los de localización gástrica, siendo aceptado posteriormente para su utilización en todo el tracto gastrointestinal[2],[7].Se producen debido a una proliferación del tejido conectivo fibroso de la submucosa intestinal, compuesto por células fusiformes, estrelladas y epitelioides acompañadas de una reacción inflamatoria importante, particularmente granulocitos de tipo eosinófilos[1],[3],[5],[6]. Es característica la disposición concéntrica de células fusiformes rodeando a glándulas o vasos sanguíneos, siendo más pronunciado en los PFI’s gástricos. Las células se encuentran embebidas en un estroma edematoso fibromixoide altamente hipervascularizado.

Usualmente pueden invadir la mucosa subyacente, sin embargo, rara vez sobrepasan la muscular propia intestinal[3]. Su manifestación suele ser como como lesión única[1]-[5].

Los PFI’s son considerados tumores benignos, sin riesgo de recurrencia o metástasis. Usualmente pueden invadir la mucosa subyacente y en ocasiones infiltran la muscular propia de manera focal, evidenciándose disrupción de la misma e invasión subserosa, en casos extremadamente raros[3], como presentó la paciente comunicada.

Pueden emular otros procesos malignos y benignos con tendencia a confusión en el momento del diagnóstico, entre sus diagnósticos diferenciales anatomopatológicos están: fibrosarcoma inflamatorio, tumores carcinoides de células fusiformes y tumor del estroma gastrointestinal (GIST)[8]-[12]. Su fisiopatología se considera actualmente enigmática[1],[2],[3],[6],[13]. Estudios recientes apoyan la relación con mutaciones de genes, entre ellos el del receptor α del factor de crecimiento derivado de plaquetas (PDGFRA; cromosoma 4q12), el cual está presente en la mayoría de los pólipos[3],[13], con activación de mutaciones, pudiendo considerar una posible cualidad neoplásica en este tipo de tumores[3]. Huss et al. objetivaron que mutaciones del exón 12 del PDGFRA están asociadas con la aparición de PFI de intestino delgado, mientras que mutaciones en el 18 del PDGFRA se relaciona con los PFI’s gástricos[13]. Se han descritos casos de posible origen familiar, en estudio y seguimiento actualmente[6].

Los PFI’s de localización gástrica o cólica suelen ser diagnosticados como hallazgo incidental[4], mientras que los localizados en intestino delgado suelen tener manifestaciones clínicas inespecíficas destacando: dolor abdominal crónico, náuseas, vómitos, diarrea, sangrado gastrointestinal, anemia, retraso en el crecimiento en niños y en raras ocasiones obstrucción intestinal debido a intususcepción[1],[2],[5]. Habitualmente el tamaño del PFI oscila entre 2 y 5 cm de diámetro, sin embargo se han descritos casos de 20 cm[2],[8],[10]-[12],[14],[15].

El diagnóstico preoperatorio del PFI suele ser excepcional sin estudio histológico, requiriendo de una anamnesis y examen físico exhaustivo, y de la ayuda de múltiples estudios radiológicos como radiografía (RX), Ultrasonido abdominal (US), tomografía computarizada (TC), enteroclisis, endoscopia, angiografía y cápsula endoscópica[1],[2],[16]-[17][18]. La realización de varias pruebas radiológicas radica en la baja especificidad de las mismas en el diagnóstico del PFI[5].

En el caso de intususcepción la RX de abdomen, suele ser la primera prueba empleada para el diagnóstico inicial, debido a que en la mayoría de los casos de pacientes con intususcepción por PFI consultan por presentar clínica obstructiva[2],[17],[18]. Actualmente, la enteroclisis y el enema de bario rara vez se utilizan para el diagnóstico de intususcepción[2],[18].

La cápsula endoscópica es una nueva herramienta de imagen para el diagnóstico. Su efectividad y seguridad fue publicada por Lewis et al.[19], sin embargo, está contraindicada si hay signos de obstrucción intestinal[18].

El US es utilizado actualmente con frecuencia en el diagnóstico de intususcepción. Una gran cantidad de heces en el colon, divertículo de Meckel perforado, malrotación intestinal y hematomas intra-abdominales son situaciones que condicionan su fallo diagnóstico. Por otra parte, signos de obstrucción intestinal o niveles hidroaéreos disminuyen la fiabilidad de los resultados. A pesar de su aceptable sensibilidad y especificidad en la intususcepción, el signo del "pseudo-riñón" en el plano sagital no es considerado como diagnóstico. Por otra parte, hallazgos en el plano transversal como el signo del "target" o del "ojo de buey" podrían están a favor de la sospecha diagnóstica. Sin embargo, son signos poco específicos, pudiéndose evidenciar en el edema de pared o vólvulo de colon sigmoides[14].

Endoscópicamente el PFI se aprecia como un pólipo de color grisáceo, generalmente sésil, proveniente de la submucosa con erosión y tejido de granulación en su superficie, siendo difícil la toma de biopsias[1]. Debido a estas circunstancias, el diagnóstico suele hacerse después de la exéresis completa de la lesión mediante cirugía, confundiéndose intraoperatoramente en la mayoría de ocasiones con un linfoma, debido al componente inflamatorio presente en algunos tumores linfoproliferativos[5]. La colonoscopia es útil en los casos de sospecha de compromiso del colon, permitiendo la visualización directa e incluso toma de biopsias[2]. Por otra parte, también podría servir para el diagnóstico de pólipos localizados en el íleon, con intususcepción íleo-cecal/cólica. Esto pudiera ser extrapolable también para la gastroscopia y los PFI duodenales.

El tratamiento habitual en caso de intususcepción es quirúrgico, mediante resección y anastomosis del segmento afectado[4]. El abordaje laparoscópico puede tener un papel en la cirugía de urgencias de obstrucción intestinal, sin embargo, no fue utilizado en este caso debido a la distensión intestinal importante, donde la visualización y manipulación intestinal es dificultosa, aumentando el riesgo de perforación y por ende de la morbilidad.

No se han localizado casos en la literatura de recidiva de la enfermedad posterior a la extracción completa del pólipo mediante cirugía, solo en pacientes en cuya exéresis fue realizada mediante endoscopia[5].

Conclusiones

La intususcepción causada por PFI en intestino delgado ha sido descrita en 99 ocasiones en la literatura revisada, considerándose un hallazgo excepcional. El promedio de edad osciló entre la cuarta y quinta década. La localización más frecuente del PFI del intestino delgado fue el íleon. La duración media desde el inicio de los síntomas fue de diez días, presentando una masa palpable abdominal en la exploración física casi un tercio de los casos descritos. La prueba diagnóstica complementaria más utilizada fue el TC y el tipo de cirugía predominante fue la resección y anastomosis del segmento afecto por laparotomía. El tamaño promedio de los PFI fue de 3,5 cm.

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